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KAKEN_15K15624seika  
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タイトル
タイトル Wolfram症候群ヒト疾患iPS細胞による難聴の病態解明と革新的治療法の探索  
カナ Wolfram ショウコウグン ヒト シッカン iPS サイボウ ニ ヨル ナンチョウ ノ ビョウタイ カイメイ ト カクシンテキ チリョウホウ ノ タンサク  
ローマ字 Wolfram shōkōgun hito shikkan iPS saibō ni yoru nanchō no byōtai kaimei to kakushinteki chiryōhō no tansaku  
別タイトル
名前 In vitro "virtual biopsy" of cochlear cells by using Wolfram syndrome patients derived hiPSCs  
カナ  
ローマ字  
著者
名前 藤岡, 正人  
カナ フジオカ, マサト  
ローマ字 Fujioka, Masato  
所属 慶應義塾大学・医学部(信濃町)・講師  
所属(翻訳)  
役割 Research team head  
外部リンク 科研費研究者番号 : 70398626  

名前 小川, 郁  
カナ オガワ, カオル  
ローマ字 Ogawa, Kaoru  
所属 慶應義塾大学・医学部(信濃町)・教授  
所属(翻訳)  
役割 Research team member  
外部リンク 科研費研究者番号 : 00169179  

名前 大石, 直樹  
カナ オオイシ, ナオキ  
ローマ字 Ōishi, Naoki  
所属 慶應義塾大学・医学部(信濃町)・講師  
所属(翻訳)  
役割 Research team member  
外部リンク 科研費研究者番号 : 10348740  
Publisher  
出版地
 
出版者
名前  
カナ  
ローマ字  
日付
出版年(from:yyyy) 2018  
出版年(to:yyyy)  
作成日(yyyy-mm-dd)  
更新日(yyyy-mm-dd)  
記録日(yyyy-mm-dd)  
形態
1 pdf  
上位タイトル
名前 科学研究費補助金研究成果報告書  
翻訳  
 
 
2017  
 
開始ページ  
終了ページ  
ISSN
 
ISBN
 
DOI
URI
 
JaLCDOI
NII論文ID
 
医中誌ID
 
その他ID
 
博士論文情報
学位授与番号  
学位授与年月日  
学位名  
学位授与機関  
抄録
小型霊長類コモンマーモセットを用いてWFS1遺伝子の霊長類蝸牛での発現パターンを同定した(Suzuki N, 2016)。マーモセットでは齧歯類と異なって血管条基底細胞にも認められ, WFS1遺伝子変異を伴う遺伝性難聴の病理組織学的報告における細胞萎縮部位と一致を見た。これまで遺伝子改変モデルではヒトの複雑なWFS1関連難聴が再現されておらず, ヒト難聴の理解には血管条基底細胞の解析が重要と考えられた。この結果を踏まえ, 健常者由来iPS細胞からWFS1陽性内耳細胞を作成し, 機能解析を行った。現在患者由来iPS細胞で同様の検討を行っており, その表現形から新規病態発見と治療法の探索を進めていく。
We identified the expression pattern of WFS1 gene in the primate cochlea using a small non-human primate common marmoset (Suzuki N, 2016). In marmosets, unlike rodents, WFS1 was also expressed in the basal cell of stria vascularis, where severe atrophy was reported in the temporal bone of Wolfram syndrome patients. Based on these findings, we generated WFS1 positive cochlear cells from human iPSCs and its function was analyzed.
 
目次

 
キーワード
疾患iPS創薬  

WFS1  

Wolfram症候群  

遺伝性難聴  

コモンマーモセット  

橋渡し研究  

ヒトiPS細胞  
NDC
 
注記
研究種目 : 挑戦的萌芽研究
研究期間 : 2015~2017
課題番号 : 15K15624
研究分野 : 耳科学
 
言語
日本語  

英語  
資源タイプ
text  
ジャンル
Research Paper  
著者版フラグ
 
本文URI
 
アクセス条件

 
最終更新日
Aug 29, 2019 14:39:59  
作成日
Nov 12, 2018 15:23:54  
所有者
mediacenter
 
更新履歴
Nov 12, 2018    インデックス を変更
Aug 29, 2019    出版地 場所,出版者 名前,出版者 カナ,出版者 ローマ字,日付 出版年(from:yyyy),日付 出版年(to:yyyy),日付 作成日(yyyy-mm-dd),日付 記録日(yyyy-mm-dd),形態,上位タイトル 名前,上位タイトル 翻訳,上位タイトル 号,上位タイトル 年 を変更
 
インデックス
/ Public / 科学研究費補助金研究成果報告書 / 2017年度 / 日本学術振興会
 
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